FÍSTULA DE SENO PIRIFORME. A PROPÓSITO DE UN CASO

COMUNICACIÓN PÓSTER EN CONGRESO

Pyriform Sinus Fistula. A Case Report

Ana RODRÍGUEZ-GARCÍA; Gerardo MARTÍN-SIGÜENZA; Sara FERNÁNDEZ-CASCÓN; Jesús Eduardo RAMÍREZ-SALAS; María PUENTE-VÉREZ; Ignacio ÁLVAREZ-ÁLVAREZ.

Complejo Asistencial de León

Correspondencia: anarguez.grc@gmail.com

Conflicto de intereses: Los autores declaran no tener conflictos de intereses
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RESUMEN: Introducción y objetivo: Las anomalías del 4º arco branquial son extremadamente raras, constituyendo <1% de las anomalías de las hendiduras branquiales. Las fístulas del seno piriforme resultan de la obliteración incompleta de la hendidura del 4º arco branquial. Mediante la presentación de un caso clínico queremos analizar el diagnóstico y manejo de esta entidad. Método: Exponemos el caso de un niño de 2 años que precisa ingreso por presentar una tumoración cervical, caliente y dolorosa, que provocaba rigidez cervical y limitación en los movimientos de rotación del cuello. Se realiza estudio de imagen mediante TAC que informa de la presencia de masa quística de unos 5 cm de diámetro sobreinfectada en localización cervical izquierda, anterior a la A. carótida y V. yugular, a las cuales desplaza posterolateralmente. También produce desplazamiento contralateral de tráquea y esófago.

Se decide instaurar tratamiento antibiótico empírico (amoxicilina-ac clavulánico + clindamicina) y antiinflamatorio con corticoides intravenosos.

Bajo sedoanalgesia se realiza exploración de vía aérea la cual no se encuentra colapsada y se completa estudio con PAAF guiada por ecografía con cultivo del líquido obtenido, siendo positivo para S. constellatus multisensible por lo que se mantiene tratamiento con clindamicina iv durante 8 días siendo el paciente dado de alta con exploración cervical normal.

A los 2 meses acude nuevamente por tumoración cervical fluctuante en la misma región decidiendo tratar con antibiótico de forma ambulatoria completando estudio con esofagograma y nueva ecografía cervical.

Resultados: El esofagograma es normal, no observando presencia de posible fístula, la ecografía nos informa de una lesión de 1,6 cm en el margen lateral izquierdo de cuello, muy vascularizada, comportándose como un nódulo flemonoso. Se identifica un trayecto fistuloso que se dirige a la musculatura anterior y lateral cuello.

Ante estos hallazgos el S. Cirugía Pediátrica decide realizar cervicotomía para exéresis de dicha lesión, pero durante el acto quirúrgico no se consigue visualizar ningún quiste.

Ante la sospecha de fístula del seno piriforme es enviada a nuestro S. de ORL y se propone nueva intervención, laringoscopia directa, explorando seno piriforme izquierdo y encontrando en el fondo del mismo orificio fistuloso que se sella mediante electrocauterio. Tras un año de la última cirugía no se han repetido los cuadros de infección cervical.

Discusión: Las anomalías del 4º arco branquial son más frecuentes en población pediátrica y predominan en el lado izquierdo. Se manifiestan clínicamente como abscesos cervicales, masas laterales o tiroiditis supurativas. Se originan en el ápex del seno piriforme profundos al nervio laríngeo superior y superficiales al N. recurrente. El manejo agudo requiere antibioterapia y en ocasiones punción-drenaje del absceso. En un segundo tiempo y de forma programada se realiza cervicotomía y exéresis de la lesión. En los últimos años se ha visto que pueden ser tratados de forma satisfactoria y definitiva con técnicas endoscópicas y obliteración del orificio fistulo con electrocauterización o láser.

Conclusiones: En el diagnóstico diferencial de las infecciones recurrentes cervicales en la población pediátrica se deben tener en cuenta las anomalías del tercer y cuarto arco branquial. Para su diagnóstico además de estudios de imagen como TAC y ecografía puede resultar útil el esofagograma. Las técnicas endoscópicas con obliteración o sellado del orificio fistuloso constituyen una alternativa a la cervicotomía como tratamiento definitivo.

PALABRAS CLAVE: Fístula 4º arco branquial; fístula seno piriforme.

SUMMARY: Introduction and objective: Anomalies of the 4th branchial arch are extremely rare, constituting

<1% of branchial cleft anomalies. Piriform sinus fistulas result from incomplete obliteration of the 4th branchial arch cleft. Through the presentation of a clinical case we want to analyze the diagnosis and management of this entity.

Method: We present the case of a 2-year-old boy who required admission for a hot, painful cervical tumor that caused cervical stiffness and limited neck rotation movements. A CT scan was performed which revealed the presence of an over-infected cystic mass of about 5 cm in diameter in the left cervical region, anterior to the carotid artery and jugular vein, which it displaced posterolateral. It also caused contralateral displacement of the trachea and esophagus. Empirical antibiotic treatment (amoxicillin-ac clavulanic acid + clindamycin) and anti-inflammatory treatment with intravenous corticosteroids was started.

Under sedoanalgesia, the airway was examined, which was not found to be collapsed, and the study was completed with ultrasound guided FNA with culture of the fluid obtained, which was positive for multisensitive S. constellatus, for which treatment was maintained with iv clindamycin for 8 days, and the patient was discharged with a normal cervical examination.

Two months later, the patient was seen again for a fluctuating cervical tumor in the same region, and it was decided to treat with antibiotics on an outpatient basis, completing the study with an esophagogram and a new cervical ultrasound.

Results: The esophagogram was normal, with no evidence of a possible fistula. The ultrasound scan revealed a 1.6 cm lesion on the left lateral margin of the neck, highly vascularized, behaving like a phlegmonous nodule. A fistulous trajectory is identified that leads to the anterior and lateral neck musculature.

In view of these findings, the Pediatric Surgery Department decided to perform a cervicectomy to excise the lesion, but during surgery no cyst could be seen.

In view of the suspected pyriform sinus fistula, she was sent to our ENT department and a new operation was proposed, direct laryngoscopy, exploring the left pyriform sinus and finding a fistulous orifice at the bottom of it, which was sealed by electrocautery. One year after the last surgery, there was no recurrence of cervical infection.

Discussion: Anomalies of the 4th branchial arch are more frequent in the pediatric population and predominantly on the left side. They manifest clinically as cervical abscesses, lateral masses or suppurative thyroiditis. They originate from the apex of the piriform sinus deep to the superior laryngeal nerve and superficial to the recurrent N. Acute management requires antibiotherapy and sometimes puncture-drainage of the abscess. In a second stage, cervicectomy and excision of the lesion is performed on a scheduled basis. In recent years it has been seen that they can be treated satisfactorily and definitively with endoscopic techniques and obliteration of the fistulous orifice with electrocautery or laser.

Conclusions: In the differential diagnosis of recurrent cervical infections in the pediatric population, anomalies of the third and fourth branchial arch should be considered. In addition to imaging studies such as CT and ultrasound, an esophagogram may be useful for diagnosis. Endoscopic techniques with obliteration or sealing of the fistulous orifice are an alternative to cervicectomy as definitive treatment.

KEYWORDS: 4th branchial arch fistula; piriform sinus fistula.